保留骨骺保肢手術是上世紀90年代末提出的一種治療兒童惡性骨腫瘤的新方法，旨在不增加區域性複發率的前提下，改善術後患兒的肢體功能，避免術後雙側肢體不等長。自1999年1月我們在汲取國內骨肉瘤酒精滅活再植手術經驗的基礎上，提出了保留骨骺的滅活再植術，並應用於臨床,取得了滿意的近期療效［1］。然而遠期療效如何？是否真正達到了當初設計手術的目的以及該手術存在哪些遠期併發症等是人們所關注的事項。為此我們對隨訪5-10年間的5例患者的臨床資料作一綜合分析，並結合文獻複習以闡述上述問題。濟南軍區總醫院骨病科於秀淳
臨 床 資 料
一、病例選擇標準與一般資料：1.經我院穿刺活檢病理組織學證實為骨肉瘤的患兒。化療前在外院未行切開活檢、放療等處理。2.化療前後經MR檢查證實骨肉瘤未穿破骺板，侵襲骨骺，即骨肉瘤與骨骺MR分型中的I、II型［2］。 3.治療前經胸片、CT掃描排除遠處轉移。4.接受MMIA或DIA化療方案於術前化療2療程，2周後行手術。手術方式為保留骨骺的滅活再植術。5.術後按計劃完成6個療程的化療。6.所有患兒均由作者完成保肢手術，並行定期隨訪，隨訪時間超過5年。自1999年1月～2009年1月共有5例在我院接受治療的患者符合上述標準。
本組男1例，女4例。年齡6～14歲，平均9.2歲。所有病變均位於股骨遠端。病程最短1個月，最長6個月。化療前MR分型：I型3例(圖1)，II型2例(圖2)。3例I型中，1例合併病理骨折。本組患兒均按照化療計劃用藥，手術方式為保留骨骺的滅活再植術，具體的手術操作與以前的文獻報道相同［1］。患者的詳細情況見附表1。
二、隨訪時間與內容：所有患兒均獲得定期隨訪。術後半年內每月複查一次，2年內每3個月複查一次，2-5年後每半年複查一次，5年後每年複查一次。定期檢查主要排除腫瘤區域性復發和轉移，測量下肢長度的變化和膝關節的活動度，參照MSTS評分標準［3］評價患者的肢體功能，並對回植的滅活骨與截骨端、骨骺端間的癒合情況、骨質的情況進行動態影像學觀察。
結 果
5例患者隨訪最短60個月，最長126個月，平均82個月。隨訪期間無復發、轉移和死亡。患膝功能（以最後隨放時為評價標準）屈曲≥110º3例，90º1例，70º1例。雙下肢長度等長1例，患肢短縮＜2cm 3例，8cm 1例。患者的詳細情況見附表1。5例患者最後在隨訪時，除例5表現為明顯肢體功能異常，功能評分為13外，餘4例患者肢體功能評分為27-30，平均為28.8分，見附表2。
表1 5例股骨遠端骨肉瘤保留骨骺滅活再植術詳細情況一覽表
序號 性別 年齡 MR分型 病理骨折 隨訪時間（月） 肢體長度對比 屈膝 復發 轉移 死亡 其他
1 女 9 I 否 126 短2cm 110 無 無 無 滅活骨骨折
2 女 14 II 否 89 等長 135 無 無 無 無
3 女 6 II 否 66 短2cm 90 無 無 無 無
4 男 9 I 否 60 短1cm 135 無 無 無 滅活骨骨折
5 女 8 I 是 69 短8cm 70 無 無 無 滅活骨骨折
表2 5例患者術後肢體功能評價一覽表
序號 疼痛 功能 心理承受 支援物 行走 步態 總分
1 無 稍受限 喜歡 無 不受限 稍跛行 28
2 無 不受限 喜歡 無 不受限 正常 30
3 無 輕度受限 喜歡 無 不受限 稍跛行 27
4 無 不受限 喜歡 無 不受限 正常 30
5 無 部分失用 滿意 雙柺 受 限 重度異常 13
影像學觀察：除以前我們所報道的滅活骨與宿主骨癒合變化外，在最近期隨訪的影像學資料可發現患肢股骨較健側均有不同程度的骨萎縮。4例膝關節間隙正常(圖3)，1例（例5患者）關節間隙變窄(圖4)。
併發症：本組患者除例3未行再次手術外，餘4例分別因各種原因再次手術。例1患者於術後26月因滅活骨骨折而行切開復位植骨內固定術，術後6個月發現骨癒合良好，現已再次術後100個月(圖5，6), 患肢較對側短縮2cm，行走稍跛行，無需穿戴矯形鞋，膝關節可屈曲至110º。例4患者於術後18月因滅活骨骨折而行切開復位植骨內固定術，現已再次術後42月，行走正常，患肢較健側短縮1cm，膝關節可屈曲至135º(圖7,圖8)。例5患者因術後1年滅活骨骨折而行自體腓骨聯合異體骨移植修復骨缺損，術後20個月發生異體骨吸收而再次行自體骨移植術，現已術後36個月，骨癒合良好(圖4)，但存在明顯的肢體短縮，膝關節屈曲至70º。例2患者於術後3年因膝關節屈曲至70º難以滿足日常生活而行關節鏡鬆解及股四頭肌成形術，經術後鍛鍊，目前已再次手術後53個月膝關節可恢復至正常活動範圍，雙下肢等長(圖3,9)。
討 論
保留骨骺的保肢術是治療兒童骨肉瘤的新方法，其目的是在不增加區域性複發率的前提下減少手術併發症的發生、避免術後雙側肢體不等長及改善術後患者的肢體功能。目前文獻報道了多種手術方法, Canadell[4]介紹的術前首先行骨骺延長，使腫瘤與骨骺之間形成較寬的新生骨帶，然後在化療結束後行保肢術，術中切除腫瘤及新生骨而保留骨骺，待病理組織學證實切緣無腫瘤細胞時，應用異體骨修復骨缺損。Manfrini[5]介紹的方法， 術中應用螢光技術，證明切除處無腫瘤細胞存在，將腫瘤切除，保留骨骺，並用異體骨或自體骨修復缺損，將骨骺用螺絲釘固定於異體骨上。Tsuchiya[6]等綜合了上述方法在臨床治療過程中首先切除腫瘤，使肢體暫時縮短，再延長肢體。王臻[7]報道了兒童骨腫瘤患者的保留骨骺的腫瘤切除異體骨移植術。我們自1999年將保留骨骺的滅活再植術應用於臨床，並分別報道了該方法的臨床近期療效以及臨床應用過程中應注意的相關事項[8]。
文獻報道的保留骨骺保肢手術的併發症主要是感染、移植骨吸收、骨折和內固定鬆動等。Canadell等[4]治療20例中2例感染，3例移植骨移位，1例腓總神經麻痺，1例移植骨骨折。Tsuchiya等[6]的患者中4例面板感染，7例深部感染，3例骨折，5例腓總神經麻痺，7例骨延遲癒合。Muscolo等[9]報道的13例中，11例獲得最終隨訪，7例出現併發症，移植骨骨折3例，幹骺端不癒合2例，深部感染和軟組織復發1例。王臻[7]報道的平均隨訪37.6個月（12-72）患者中，4例發生5次併發症，主要為骨不癒合、骨折和神經損傷。本組5例患者隨訪最短5年，最長11年，長期的併發症主要為骨折、患膝關節的屈曲受限。本組3例患者於術後1-2年發生滅活骨骨折，2例骨折部位發生在滅活骨與宿主骨交界處，提示我們在今後的手術過程應該加強該部位的植骨，以促進骨質癒合。另1例發生於滅活骨處，與該例病人選擇不當有關，該例患者為股骨遠端幹骺端出的骨肉瘤，為MR I型，但合併有骨折，手術中切除腫瘤行瘤段骨滅活時即發現該患者骨質明顯缺損，儘管以後分別兩次行異體骨移植和自體骨移植而使骨質癒合，但由於多次手術的原因以及肢體的長期制動，缺乏運動對肢體骨骺和骺板發育的刺激，患肢明顯短縮（較健側短8cm），膝關節屈曲受限。該例患者的教訓提示我們對於MR I型合併有骨折患者可以行保留骨骺的手術，但應該選擇保留骨骺的異體骨移植術，而且內固定方式以髓內固定為佳。
通過本組5例長期隨訪，我們發現除了例2和例4外，其他3例患者的骨質均較健側明顯變細，除了與手術操作、患肢制動和自我保護的廢用性萎縮外，還與手術時的骨質基礎有關，因此我們認為在選擇保留骨骺滅活再植手術時，除了應遵循基本適應症[4]外，還應該注意患肢骨質的發育狀況、和腫瘤的性質與侵襲範圍等。最佳的適應症應該為患者具有較堅強的骨質、化療後骨質明顯硬化、而且病變範圍不宜超過患骨直徑的1/2。
膝關節僵直是股骨遠端部位手術的常見併發症，也是影響該部位手術療效的一個重要因素。本組例2患者於術後3年經全身檢查排除了腫瘤因素後，因膝關節屈曲至70º難以滿足日常生活而行關節鏡鬆解及股四頭肌成形術，膝關節鏡下可見膝關節內有部分纖維粘連帶，但半月板、股骨髁和脛骨平臺關節軟骨骨質良好，首先行關節鏡下關節內粘連鬆解，後行股四頭肌成形術，術中膝關節可屈曲至正常範圍。術後2天拔除引流後即刻給予CPM鍛鍊，目前已再次手術後53個月膝關節可恢復至正常活動範圍，雙下肢等長(圖7,8)。因此我們認為對於該類手術後患者在排除腫瘤因素存在的前提下，因關節內外軟組織原因而造成的膝關節僵直或活動受限可以選擇關節鏡下軟組織鬆解和股四頭肌成形術，以進一步改善手術療效。
應用保留骨骺手術的目的之一在於避免術後肢體的長度差異。Manfrini[5]等在對6例的隨訪期內發現，與健側相比患肢平均短2.2cm（0.5-3.3cm），無須手術矯正；患膝的功能可恢復至正常的95%，無關節不穩或前交叉韌帶鬆弛。我們在對11例患者的近期隨訪發現患膝屈曲≥90º6例， 60º～90º4例，＜60º1例，無關節不穩的表現。下肢長度等長4例，患肢短縮＜2cm 5例，2～3cm 2例，所有患兒行走時無須穿矯形鞋。王臻[7]報道的患者肢體功能優良率為82.8%，肢體平均短縮3.2cm（2-6cm）。所有患者的關節穩定性良好，無脫位和膝內外翻畸形，隨訪期內無骨性關節炎發生。本組5例患者中除例5因手術方式選擇問題（肢體功能評分為13）外餘4例在隨訪60-126月時，1例患者肢體等長，3例患者肢體短縮1-2cm，關節穩定性良好，行走稍跛行，肢體功能平均評分為28.8分，從而證明了只要嚴格遵循手術適應症，並選擇恰當的手術方式，保留骨骺的滅活再植術可獲得令人滿意的遠期臨床療效。
通過本組5例患者的長期隨訪，我們認為保留骨骺的滅活再植術是一種可行的手術方法。在嚴格遵循手術適應症的前提下，仔細認真分析患骨的骨質情況和病變侵襲範圍，術中注意滅活骨與宿主骨連線部位的植骨，一旦出現併發症均採取積極的治療措施將有利於獲得理想的臨床療效。關節活動受限和滅活骨骨折是該手術的最常見遠期併發症。儘管大多數病人均存在不同程度的肢體短縮，但並不會影響該手術的遠期臨床療效。
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